病例报告 Open Access
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世界华人消化杂志. 2024-12-28; 32(12): 927-930
在线出版日期: 2024-12-28. doi: 10.11569/wcjd.v32.i12.927
原发性食管下段结核合并支气管瘘1例
徐显林, 周海飞, 王春莹, 许国华
徐显林, 周海飞, 王春莹, 许国华, 广东省惠阳三和医院 广东省惠州市 516211
徐显林, 主任医师, 主要研究内镜下胃肠道肿瘤早诊早治、大肠癌筛查、疑难性消化道溃疡诊治等.
ORCID number: 徐显林 (0009-0008-0962-8132).
作者贡献分布: 本文主要贡献者为徐显林, 其次为许国华、周海飞、王春莹对此文所做贡献均等; 此课题由徐显林发现、诊治和撰写; 许国华负责手术的进行和操作; 周海飞、王春莹负责病情观察、追踪及资料收集.
通讯作者: 徐显林, 主任医师, 516211, 广东省惠州市惠阳区淡水街道金惠大道康和路3号, 惠阳三和医院. 15766826876@163.com
收稿日期: 2024-10-08
修回日期: 2024-11-19
接受日期: 2024-12-17
在线出版日期: 2024-12-28

背景

食管结核在临床上属于罕见疾病, 合并支气管瘘更罕见, 临床表现有吞咽困难及呛咳等症状, 易造成误诊为食管癌等疾病.

病例简介

本例患者曾被疑诊为食管癌并支气管瘘、克罗恩病、溃疡; 经风湿免疫、结核专家多学科讨论会诊, 查T淋巴细胞斑点试验(T-cell spot test for tuberculosis, T-SPOT)阳性, 纯蛋白衍生物(purified protein derivative, PPD)试验阳性, 组织中结核分枝杆菌聚合酶链式反应(polymerase chain reaction, PCR)检测阳性, 诊断为原发性食管下段结核并支气管瘘. 予沙利度胺10天及四联抗结核1年半治疗, 效果良好.

结论

对食管不规则溃烂及结节瘤样肉芽组织增生时, 应高度怀疑食管结核, T-SPOT及PPD及PCR是快速诊断的方法, 及早诊断治疗, 减少食管狭窄. 同时, 对病人年纪大、存在糖尿病基等基础疾病,可能存在免疫力功能低下情况, 可能食管难愈性溃疡引起食管气管瘘有关, 可考虑短时间加用沙利度胺, 有利于促进瘘愈合.

关键词: 原发性; 结核; 食管; 胃镜检查; 支气管瘘; 沙利度胺; 狭窄; 扩张

核心提要: 食管溃疡结节样病变, 应高度怀疑食管结核, 做相应的检测以明确诊断; 对可能存在免疫力功能低下情况, 可能食管难愈性溃疡引起食管气管瘘有关, 可考虑短时间用免疫调节剂沙利度胺, 有利于促进瘘的愈合.


引文著录: 徐显林, 周海飞, 王春莹, 许国华. 原发性食管下段结核合并支气管瘘1例. 世界华人消化杂志 2024; 32(12): 927-930
Primary lower esophageal tuberculosis complicated with bronchial fistula: A case report
Xian-Lin Xu, Hai-Fei Zhou, Chun-Ying Wang, Guo-Hua Xu
Xian-Lin Xu, Hai-Fei Zhou, Chun-Ying Wang, Guo-Hua Xu, Sanhe Hospital of Huiyang, Huizhou 516211, Guangdong Province, China
Corresponding author: Xian-Lin Xu, Chief Physician, Sanhe Hospital of Huiyang, No. 3 Kanghe Road, Jinhui Avenue, Danshui Street, Huiyang District, Huizhou 516211, Guangdong Province, China. 15766826876@163.com
Received: October 8, 2024
Revised: November 19, 2024
Accepted: December 17, 2024
Published online: December 28, 2024

BACKGROUND

Tuberculosis of the esophagus is a clinically rare disease, especially when it is complicated with bronchial fistulas. It is easy to be misdiagnosed as esophagus cancer due to dysphagia and cough.

CASE SUMMARY

A patient was suspected to have esophagus cancer, bronchial fistula, Crohn's disease, and ulcer. Following a multidisciplinary discussion involving rheumatologists and tuberculosis specialists, and based on positive T-cell spot test for tuberculosis infection (T-SPOT), positive purified protein derivative (PPD) test, and positive polymerase chain reaction (PCR) test for Mycobacterium tuberculosis in tissue, the patient was diagnosed as having primary lower esophageal tuberculosis and bronchial fistula. Treatment with thalidomide for 10 days and combination of four anti-tuberculosis drugs for 1.5 years yielded good results.

CONCLUSION

T-SPOT, PPD, and PCR are rapid diagnostic tools for the detection of tuberculosis of the esophagus in patients with irregular ulceration and nodular granulomatous hyperplasia. Early diagnosis and treatment can reduce esophageal stricture. For patients with older age, diabetes mellitus, and other underlying diseases, immunosuppression may make esophageal ulcers caused by esophagotracheal fistulas difficult to heal. In this scenario, short-term additional thalidomide may be considered, which is conducive to promoting fistula healing.

Key Words: Primary; Tuberculosis; Esophagus; Gastroscopy; Bronchial fistula; Thalidomide; Strainess stricture; Dilationl


0 引言

食管结核在临床上属于罕见疾病, 根据一项国际调查报告, 在所有结核患者中占比率仅为0.04%-0.2%[1]. 本文报道1例原发性食管下段结核合并支气管瘘的诊治过程与体会.

1 病例简介
1.1 主诉

患者男, 64岁, 因"反复胸闷、胸痛4年余, 再发伴咳嗽、咳痰、吞咽困难1月余", 于2022-08-30入院.

1.2 现病史

患者反复胸闷、胸痛4年余. 1月余前无明显诱因开始出现胸痛, 以胸骨后为主, 呈阵发性闷痛, 间断有胸闷, 伴反酸、呃逆, 伴咳嗽、咳痰, 呈黄白色粘痰, 量少, 不易咳出, 之后出现进行性吞咽困难, 并出现饮水呛咳, 刚开始进食米饭无法下咽, 而后进食粥、面、粉等半流饮食亦无法下咽, 并出现进食后恶心、呕吐, 呕出物为非咖啡渣样胃内容物, 无胆汁样物及血液, 无畏寒、发热, 无心悸、气促、咯血, 无尿频、尿急、尿痛等症状. 患病以来, 无盗汗、午后潮热、消瘦等症状.

1.3 既往史

既往有高血压、糖尿病、冠心病史, 否认有结核病史, 否认有结核患者接触史.

1.4 个人史和家族史

出生地、居住地相同, 无吃鱼生史. 无烟、酒、药物等不良生活嗜好, 修理工人及保安, 无工业毒物、粉尘、放射性物质接触史, 无冶游史. 父母、兄弟、姐妹健康, 无与患者类似疾病, 无家族遗传倾向的疾病.

1.5 查体

双肺呼吸音粗, 双肺可闻及少量干湿性啰音, 心界不大, 心律齐, 心音正常, 未闻及明显病理性杂音.

1.6 实验室检查

血沉28.0 mm/h↑; 尿酸 483 umol/L↑; 降钙素原 0.090 ng/mL↑; 糖化血红蛋白 6.9%↑; 结核分枝杆菌T淋巴细胞斑点试验(T-cell spot test for tuberculosis, T-SPOT)检测616.98 pg/mL↑; PPD试验: 15 mm×15 mm, 阳性; 血常规、生化7项、血凝5项、肝功8项、转氨酶2项、血脂8项、肾功4项、心肌酶3项及肌钙蛋白I、胃功能3项、乙肝两对半、传染病3项、消化系肿瘤组合7项、肾功能均未见明显异常. 心电图未见明显异常.

1.7 影像学检查

1.7.1 外院胸部增强CT示: (1)食管胸中下段管壁环形增厚, 考虑食管癌, 食管周围、气管隆嵴下及右上纵膈多发淋巴结; (2)食管气管瘘, 右肺中、下叶少量炎症. 外院出院诊断: (1)不稳定型心绞痛; (2)冠心病主动脉瓣关闭不全(轻度)PCI术后心功能Ⅱ级; (3)肺部感染; (4)高血压3级极高危组; (5)Ⅱ型糖尿病; (6)高脂血症; (7)低蛋白血症; (8)左肾结石; (9)慢性浅表性胃炎; (10)不排除食管癌并支气管瘘. 当时因多次病理结果均不支持食管癌诊断, 未行手术治疗, 建议进一步明确诊断. 入住我院后, 电子胃镜显示(图1): 食管: 距门齿约25 cm至贲门间断性糜烂及肉芽组织增生, 其中距门齿约30 cm处明显狭窄, 内镜通过困难, 勉强可通过, 见一可疑瘘口, 表面附白苔; 胃底、贲门:环贲门粘膜见一溃疡, 大小约3.0 cm×3.0 cm, 周围粘膜明显肿胀, 表面附白苔. 胃镜诊断: (1)食管粘膜病变并狭窄; (2)食管胃结合部溃疡; (3)考虑食管支气管瘘. 病理结果示: 胃底: 中度慢性胃炎伴溃疡形成, 萎缩-, 肠化-, 活动++, 局部见非干酪样坏死性肉芽肿结构, 请结合临床及相关检查进一步除外克罗恩病; 食管: 粘膜慢性伴急性活动及糜烂, 局部见非干酪样坏死性肉芽肿结构, 请结合临床及相关检查进一步除外克罗恩病.

图1
图1 治疗前电子胃镜显示(2022-08-31). A: 食管糜烂及肉芽组织增生; B: 环贲门粘膜见溃疡, 大小约3.0 cm×3.0 cm. 周围粘膜明显肿胀, 表面附白苔.

1.7.2 电子结肠镜显示: 回盲瓣、升结肠、肝曲、横结肠、脾曲、降结肠、乙状结肠: 粘膜未见异常; 回肠末段:粘膜见一糜烂灶; 盲肠:阑尾内口粘膜隆起; 直肠:粘膜见多发扁平息肉, 大小约0.2 cm-0.3 cm, 钳除1个送检, 其余予APC灼除, 距肛门约7 cm处见一糜烂灶; 肛管: 见内痔. 肠镜诊断: (1)直肠多发息肉(已行APC灼除术+钳除术); (2)回肠末段及直肠粘膜糜烂; (3)混合痔. 病理结果示: 回肠末段: 粘膜慢性炎伴急性活动; 直肠: 增生性息肉, 粘膜慢性炎症伴急性活动, 局部见隐窝脓肿及肉芽肿结构, 符合克罗恩病改变, 请结合临床及相关检查; 建议进一步检查明确诊断.

2 多学科讨论

住院期间考虑食管病变可能由风湿免疫相关性疾病引起, 请风湿免疫、结核专家MDT会诊(2022-09-15), 会诊意见: ANATENAS(-), ANCA(-), 此次病理显示非干酪样坏死肉芽肿, T-SPOT阳性, 建议: (1)PPD试验; (2)病理请广州市胸科医院会诊; (3)加强营养支持治疗. 石蜡包埋组织中结核分枝杆菌PCR检测: (食管、贲门、直肠标本)提示阳性, 回肠末端粘膜阴性.

3 最终诊断

综合患者病史、临床表现、体查及上述检辅助检查结果, 诊断为原发性食管下段结核并支气管瘘、并贲门、直肠结核.

4 治疗

入院确诊为食管结核前, 治疗上予以禁食、抑酸护胃(艾司奥美拉唑钠40 mg, Q8h)、抗感染(头孢哌酮钠舒巴坦钠3 g, Q12h)、止咳(复方甲氧那明胶囊)、营养支持(肠内营养液伊力佳)、控制血糖、血压、抗血小板聚集、调脂稳定斑块、补液等对症支持治疗. 同时, 考虑可能食管难愈性溃疡引起食管气管瘘, 予沙利度胺片50 mg, Q12h, 共10天, 患者进水呛咳明显好转, 复查胃镜(如图2), 复查CT食管造影未见造影剂外渗. 经治疗1个月后, 患者偶有咳嗽, 无痰, 无胸痛等不适, 拔出胃空肠营养管后可进食半流质饮食, 建议应用抗结核药物治疗(异烟肼0.3 g、利福平0.45 g、左氧氟沙星0.5 g、乙胺丁醇片0.75 g). 病情好转, 带抗结核四联药物, 服用1年半.

图2
图2 沙利度胺治疗后电子胃镜显示(2022-09-15). A: 食管间断性糜烂及肉芽组织增生, 水肿较前(2022-08-31)减轻; B: 环贲门粘膜见溃疡, 大小约2.0 cm×2.0 cm, 周围粘膜肿胀, 表面附白苔, 白苔较前明显减少.
5 结果和随访

抗结核8月, 出现吞咽困难, 考虑食管下段溃疡愈合形成食管瘢痕狭窄, 入住我院, 在静脉全麻下行内镜下食管狭窄萨式条扩张术(图3), 术后患者吞咽困难缓解, 好转出院.

图3
图3 萨式条扩张术前后比对图(2023-06-21). A: 萨式条扩张术前; B: 萨式条扩张术后.
6 讨论

食管结核在结核病中很少见[2], 合并食管支气管瘘者更少见. 这是因为食管粘膜由分层的鳞状上皮细胞构成, 上面覆盖唾液和粘液, 对食管起到了很好的保护作用. 按照不同的感染途径, 食管结核可分为原发性和继发性两种, 原发性食管结核是指含有结核分枝杆菌的食物或痰液粘附于食管鳞状上皮而造成感染, 多有局部粘膜损伤等高危因素存在. 食管结核最常累及食管中段靠气管分岔口处, 中段食管溃疡是食管结核诊断的重要标志[3]. 其症状最主要取决于食管受累的严重程度, 主要表现为吞咽困难, 其次为胸骨后疼痛, 此外食管病变也可能并发慢性炎症、憩室、溃疡出血和罕见的食管气管瘘. 食管结核发病率低, 临床表现多种多样、缺乏特异性, 且患者往往无结核感染中毒症状, 容易漏诊和误诊, 2003年有文献报道食管结核的误诊率高达65.7%[4]. 当怀疑食管结核时, 可多次重复取样, 组织切片检查, 微生物涂片、培养及PCR等技术, PCR法具有速度快, 准确度高的优点, 以提高阳性率[5]

本例患者病变主要侵犯食管下段, 考虑与病人年纪大、存在糖尿病基础疾病免疫力差及长期服用抗血小板药物导致食管下段及贲门粘膜损伤形成溃疡, 同时不慎吞服感染结核分枝杆菌的食物等引起感染. 肠结核大多数感染部位为回盲部引起病变, 是因为含有结核分枝杆菌的肠内容物在回盲部停留时间久, 以及该菌易侵犯淋巴组织, 而回盲部含有淋巴组织. 这例患者感染的部位为何不在回盲部, 而在直肠, 考虑与食管结核种植转移引起, 肠镜提示直肠粘膜有糜烂, 因而容易感染.

因病人入院时诊断不明确, 食管病变不能排除由白塞病及克罗恩病引起, 考虑食管顽固性难愈性溃疡引起食管气管瘘, 故而应用沙利度胺片每天100 mg, 经治疗10余天, 未再次出现进水呛咳的情况, 考虑对食管顽固难愈性溃疡治疗有效, 可能对溃疡愈合有帮助[6]. 沙利度胺具有调节免疫及抗炎、抑制血管生成及肿瘤生长、抑制细胞因子释放、镇静. 确诊后坚持规范抗结核治疗.

7 结论

总之, 对食管中下段有间断性线状、不规则溃烂及结节瘤样肉芽组织增生时, 在排除食管癌后, 应高度怀疑食管结核, PCR是快速诊断的方法, 及早诊断治疗, 减少食管狭窄. 作者认为, 对病人年纪大、存在糖尿病等基础疾病, 可能存在免疫力功能低下, 可能食管难愈性溃疡引起食管支气管瘘有关, 可考虑短时间用免疫调节剂沙利度胺, 有利于促进瘘愈合.

学科分类: 胃肠病学和肝病学

手稿来源地: 广东省

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科学编辑:张砚梁 制作编辑:张砚梁

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